HERLYN-WERNER-WUNDERLICH SYNDROME IN A LEGAL AMAZON HOSPITAL: CASE REPORT
REGISTRO DOI: 10.69849/revistaft/ar10202505312058
Adrieli de Abreu Vasconcelos¹
Cynara Estácio Magalhães2
Benedito Dias De Carvalho3
Cybele Lima4
RESUMO
A Síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich (SHWW) é uma anomalia mülleriana rara que se apresenta com útero didelfo, hemivagina obstruída e agenesia renal unilateral. Este estudo tem como objetivo relatar um caso de SHWW em uma paciente adolescente, destacando a importância do diagnóstico precoce e da intervenção cirúrgica para a preservação da função reprodutiva. A paciente apresentou dismenorreia significativa e uma massa cística anexial, com laparotomia exploratória revelando um útero didelfo. Complicações pós-operatórias conduziram a uma ressonância magnética pélvica, confirmando o diagnóstico de SHWW e resultando em uma segunda cirurgia bem-sucedida. O manejo da SHWW envolve a identificação precoce e a excisão cirúrgica do septo vaginal obstruído. A ultrassonografia pélvica e a ressonância magnética são fundamentais para o diagnóstico, enquanto a laparoscopia pode ser utilizada para tratamento. Este caso enfatiza a necessidade de alta suspeita clínica para anomalias müllerianas em pacientes jovens com dor abdominal e a importância do conhecimento das opções terapêuticas para garantir um manejo eficaz e preservar a qualidade de vida do paciente. Palavras-chave: Síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich, anomalia mülleriana, útero didelfo, hemivagina obstruída, agenesia renal unilateral.
Palavras-chave: cirurgia plástica, pacientes bariátricos, abdominoplastia.
1. INTRODUÇÃO
A Síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich (SHWW), também denominada síndrome OHVIRA (Obstrução Hemivaginal e Anomalia Renal Ipsilateral), representa uma anomalia mülleriana de ocorrência rara, com incidência estimada entre 1:2.000 a 1:28.000 nascimentos. Caracteriza-se pela tríade de útero didelfo, hemivagina obstruída e, em aproximadamente 43% dos casos, agenesia renal unilateral (Zhu et al., 2015). Origina-se de uma falha no desenvolvimento embrionário dos ductos müllerianos, estruturas precursoras das tubas uterinas, útero, cérvix e porção superior da vagina (Robbins et al., 2014).
O diagnóstico é comumente postergado até após a menarca, manifestando-se por meio de dismenorreia progressiva, massa suprapúbica palpável e sintomas adicionais como sangramento intermenstrual, secreção vaginal mucopurulenta e febre (Wang et al., 2013). A detecção da SHWW é frequentemente retardada ou subdiagnosticada devido ao uso de anti-inflamatórios não esteroidais (AINES) e contraceptivos orais combinados para o controle sintomático, o que pode ocultar a apresentação clínica da patologia. Ao contrário de outras malformações genitais que acarretam amenorreia, a SHWW usualmente se manifesta com um ciclo menstrual normal ou com sangramentos de volume reduzido, devido à preservação de um dos canais vaginais. Pode evoluir com complicações agudas, como hematocolpo, marcado pela acumulação de sangue na região uterina e vaginal devido à obstrução do fluxo menstrual, uma das manifestações mais prevalentes no quadro clínico inicial, ou complicações tardias, como abscessos, aderências e infertilidade (Munley; Taylor, 2020).
A ultrassonografia pode identificar o útero didelfo e a formação cística, enquanto a ressonância magnética (RM) pélvica, considerada o exame padrãoouro, proporciona uma avaliação detalhada das malformações do trato genitourinário e possíveis complicações associadas, como hidrossalpinge e endometriose (Yilmaz et al., 2018). A abordagem terapêutica da Síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich (SHWW) é eminentemente cirúrgica, visando a correção das anomalias anatômicas para restabelecer a funcionalidade reprodutiva. A intervenção cirúrgica de eleição é a septoplastia vaginal, procedimento que elimina o septo vaginal obstrutivo, possibilitando a normalização do fluxo menstrual. Em situações em que complicações como piometra ou piossalpinge se fazem presentes, pode ser imperativa a realização de uma hemi-histerectomia acompanhada de anexectomia, intervenções que podem repercutir adversamente na fertilidade da paciente (Munley; Taylor, 2020).
No âmbito clínico, é imperativo o reconhecimento de que a dor abdominal inferior em pacientes pediátricos pode ser frequentemente atribuída a etiologias comuns, como infecções do trato urinário ou apendicite. Contudo, em casos menos prevalentes, tais sintomas podem ser indicativos de complicações advindas de variações anatômicas nos sistemas geniturinários (Gholoum et al., 2006). A Síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich, embora majoritariamente documentada na literatura através de relatos de caso e revisões retrospectivas, emerge como uma entidade clínica merecedora de atenção devido à sua singularidade e potencial debilitante (Wang et al., 2014). Relatamos o caso de uma paciente adolescente que procurou atendimento no departamento de emergência de um hospital pediátrico devido a queixas de dor abdominal durante o período menstrual.
2. DESCRIÇÃO DO CASO
A paciente Y.K.S.S., de 11 anos, gênero feminino, foi admitida em um serviço de emergência pediátrica com queixas de dismenorreia significativa, iniciada após a menarca e com exacerbamento progressivo a cada ciclo menstrual. A avaliação inicial por ultrassonografia abdominal revelou a ausência do rim direito e a presença de uma formação cística de 160 cm³ na região anexial esquerda, compatível com um cisto ovariano, além de um discreto acúmulo de líquido na cavidade uterina. Submetida a laparotomia exploratória, identificou-se um útero didelfo, um cisto expressivo na trompa e ovário direitos e adenomas no anexo esquerdo, culminando na realização de uma salpingectomia direita.
A possibilidade de Síndrome de Herlyn-WernerWunderlich não foi considerada naquele momento. No décimo sexto dia pós-operatório, ainda sob cuidados hospitalares pediátricos, a paciente manifestou dor pélvica intensa, sem evidências de peritonite ou instabilidade hemodinâmica, ausência de febre ou leucocitose. Uma ultrassonografia pélvica transabdominal subsequente detectou uma coleção heterogênea de 204 cm³ com componente hemorrágico na localização da trompa direita, sugerindo um abscesso, e um aumento volumétrico do ovário esquerdo com uma formação cística de 28 cm³. Observou-se um alongamento do útero, medindo 9,3 cm de comprimento longitudinal, superando o valor esperado de até 3,5 cm, e um volume uterino de 77 cm³.
Diante desses achados e na ausência de instabilidade hemodinâmica ou sinais clínicos de peritonite, optou-se pela realização de uma ressonância magnética pélvica com contraste. O exame delineou um útero bicorno com divisão da cavidade uterina e dilatação acentuada do colo e corno uterino direito por material hemático, sem dilatação significativa do lado esquerdo. Adicionalmente, identificou-se um cisto hemorrágico de 19 mm no ovário direito e confirmou-se a ausência de lesões expansivas, linfonodomegalias ou coleções líquidas na pelve. A ausência do rim direito foi reafirmada, enquanto o rim esquerdo apresentava morfologia e dimensões dentro da normalidade.
Com base nesses dados, levantou-se a hipótese diagnóstica de Síndrome de Herlyn-WernerWunderlich, e uma nova laparotomia exploratória foi indicada. Durante o procedimento, realizou-se uma hemisterectomia subtotal direita, oferectomia direita, e procedeu-se à limpeza e aspiração do conteúdo hemático da cavidade uterina direita e do colo uterino. A paciente teve uma recuperação pós-operatória favorável e segue em acompanhamento ambulatorial ginecológico.
3. DISCUSSÃO
Os ductos müllerianos, estruturas embrionárias fundamentais, são responsáveis pelo desenvolvimento das tubas uterinas, útero, colo do útero e porção superior da vagina. As anomalias desses ductos emergem tipicamente em torno da oitava semana gestacional. É caracterizada pela presença de duas cavidades uterinas distintas e dois cérvices, constituindo aproximadamente 5% das anomalias müllerianas. As anomalias müllerianas obstrutivas, embora raras, ocorrem em cerca de 0,1% a 3,8% das mulheres (Piazza et al., 2015). A Síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich (SHWW), também referida como síndrome OHVIRA (Obstructed Hemivagina and Ipsilateral Renal Anomaly), foi primeiramente descrita por Herlyn e Werner em 1971 e posteriormente por Wunderlich em 1976.
Esta síndrome engloba um útero didelfo, hemivagina obstruída e agenesia renal ipsilateral, emergindo como um desafio diagnóstico e terapêutico no contexto das anomalias müllerianas (Sabdia; Sutton; Kimble, 2014). A SHWW é o resultado de uma disjunção na embriogênese genitourinária, onde a falha na fusão dos ductos de Müller resulta em uma configuração anatômica atípica. Advêm de um desenvolvimento inadequado, fusão defeituosa ou falha na reabsorção dos ductos paramesonéfricos, que constituem a maior parte do trato genital feminino. Enquanto os dois terços superiores da vagina se originam independentemente dos ductos müllerianos, o terço inferior é derivado do seio urogenital, implicando que as anomalias vaginais podem coexistir ou não com as uterinas (Epelman et al., 2013).
Durante as primeiras seis semanas de vida embrionária, o sistema genital permanece indiferenciado. A diferenciação sexual é iniciada precocemente, guiada pelos ductos müllerianos e wolffianos, sob a influência de hormônios gonadais e fatores genéticos. O hormônio anti-mülleriano (AMH) desempenha um papel crucial na regulação da diferenciação sexual, com sua ausência promovendo o desenvolvimento dos órgãos genitais femininos (Wilson, 2023). Os ductos müllerianos dão origem ao útero, e suas porções caudais se fundem para formar o canal uterovaginal, com a reabsorção do septo iniciando-se por volta das 10 semanas de gestação.
A porção superior dos ductos müllerianos forma as tubas uterinas, e a inferior, os dois terços superiores da vagina. As anomalias podem surgir devido a interferências nos processos de desenvolvimento dos ductos, como a influência dos ductos wolffianos na elongação dos ductos müllerianos. Assim, as anomalias müllerianas podem resultar de uma interrupção no desenvolvimento dos ductos, falha na fusão ou na reabsorção do septo medial (Wilson, 2023). A síndrome, também conhecida como OHVIRA (Obstrução Hemivaginal e Anomalia Renal Ipsilateral), foi recentemente reclassificada segundo critérios anatômicos específicos do septo uterino e vaginal. A Classificação I abrange casos com obstrução hemivaginal completa, com ou sem aplasia cervical, enquanto a Classificação II engloba pacientes com comunicação reduzida entre as vaginas ou úteros (Robbins et al., 2014).
Um estudo retrospectivo conduzido por Zhu et al., envolvendo 79 pacientes, revelou que aqueles com obstrução hemivaginal completa tendem a ser diagnosticados em uma idade mais precoce e apresentam maior prevalência de endometriose pélvica (Zhu et al., 2015). A prevalência geral estimada de anomalias müllerianas é de 2 a 3% nas mulheres, sendo este índice superior entre indivíduos com distúrbios reprodutivos. O útero didelfo representa cerca de 11% das anomalias müllerianas, enquanto a hipoplasia ou agenesia do útero e da vagina proximal compreendem 5-10% destas. Anomalias renais associadas são observadas em até 43% dos casos (Vercellini et al., 2007) Cerca de 75% dos pacientes com útero didelfo possuem um septo vaginal completo ou parcial, tipicamente longitudinal na SHWW, refletindo um distúrbio de fusão lateral das porções inferiores dos ductos müllerianos (Zhu et al., 2015). A descrição inicial da SHWW foi fragmentada, com Herlyn e Werner, em 1971, relatando a associação de agenesia renal e hemivagina cega ipsilateral, e Wunderlich, em 1976, ampliando o espectro ao descrever a coexistência de aplasia renal direita com útero bicorno e vagina simples, na presença de hematocérvice.
A incidência da SHWW é estimada entre 0,1% a 6% das mulheres, configurando-se como uma variação rara das anomalias müllerianas (Beer; Carstairs, 2013). Diferentemente de outras anomalias congênitas do trato genital feminino, que comumente resultam em amenorreia, a SHWW manifesta-se tipicamente com menstruação normal, mas acompanhada de dor abdominal cíclica, indicativa da obstrução de apenas um dos cornos uterinos. Tal manifestação permite a menstruação regular pelo corno uterino não obstruído, mas pode ocasionar um retardo diagnóstico, especialmente quando os sintomas são atenuados pelo uso de AINEs e contraceptivos orais (Pereira et al., 2014).
A raridade das anomalias geniturinárias contribui para o atraso no diagnóstico. Os pacientes podem apresentar dor abdominal cíclica, frequentemente tratada com AINEs ou contraceptivos. Alguns podem ter menstruações regulares pela hemivagina não obstruída, o que também pode postergar o diagnóstico. Complicações decorrentes do diagnóstico tardio incluem piometocolpo, piossalpinge, abscesso pélvico e peritonite, devido ao fluxo retrógrado de sangue pela obstrução completa. Complicações a longo prazo abrangem endometriose, aderências pélvicas e complicações obstétricas. Em séries de casos retrospectivos, a prevalência de endometriose entre pacientes com SHWW foi de 17–19% (Tong et al., 2013).
A Síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich é tipicamente diagnosticada na adolescência, desencadeada pelo início da menarca e pela dor pélvica resultante da obstrução do fluxo menstrual. Contudo, a variabilidade clínica é notável, e em certos casos, a menstruação pode ocorrer sem anormalidades, o que pode postergar o diagnóstico. A ausência renal prediz uma anormalidade obstrutiva do ducto de Müller ipsilateral em 50% dos casos e é correlacionada à cavidade uterina dilatada. A lateralidade direita é afetada quase duas vezes mais do que a esquerda (Zhu et al., 2015).
Em um estudo de caso envolvendo 70 pacientes, aqueles com obstrução hemivaginal completa eram mais jovens, com média de idade de 12,86 anos, em comparação com 20,68 anos para aqueles com obstrução incompleta; a dismenorreia foi o sintoma mais prevalente, ocorrendo em 64% dos pacientes. A complexidade da síndrome é exacerbada pela ocorrência de apresentações atípicas, como infertilidade primária, piometra, obstrução urinária e tumefação isquiorretal (Tong et al., 2013).
O diagnóstico da SHWW inicia com uma anamnese meticulosa. A presença de dor pélvica cíclica e progressiva, especialmente em adolescentes, deve suscitar a consideração de anomalias müllerianas no diagnóstico diferencial. A ultrassonografia (USG) pélvica é frequentemente o primeiro exame de imagem realizado, podendo revelar a presença de útero didelfo e, ocasionalmente, hematocolpos ou hematometrocolpos resultantes da obstrução hemivaginal. Alterações na USG podem incluir a visualização de duas cavidades uterinas com morfologia e orientação divergentes, além de uma massa cística representando a hemivagina obstruída (Orazi et al., 2007).
A ressonância magnética nuclear (RMN) é o exame de eleição para o diagnóstico definitivo da SHWW, devido à sua capacidade superior de caracterização tecidual e visualização tridimensional das estruturas anatômicas. Na RMN, é possível identificar com precisão o útero didelfo, a hemivagina obstruída e a agenesia renal ipsilateral. Achados radiológicos específicos na RMN podem incluir dois cornos uterinos divergentes, separados por um septo, com um ou ambos os cornos distendidos por conteúdo hemático, sugerindo hematometrocolpo. Além disso, a RMN pode revelar a ausência do rim ipsilateral à hemivagina obstruída e outras possíveis complicações associadas, como hidrossalpinge ou endometriose pélvica (Yilmaz et al., 2018).
O tratamento padrão para a hemivagina obstruída é a excisão cirúrgica do septo vaginal. A excisão deve ser ampla para prevenir estenose e recorrência subsequente de hematocolpos e sintomas. A cirurgia deve ser planejada antes da menstruação para melhor identificar o local mais proeminente para a incisão na parede vaginal. A incisão e excisão devem ser realizadas com cautela para evitar cortar uma parede vaginal espessa e o sangramento subsequente. A hemostasia das margens da excisão deve ser interrompida e não contínua, para evitar estenose (Pereira et al., 2014).
Na SHWW, em pacientes virgens, a preservação do hímen é recomendada. A septotomia vaginal pode ser realizada por meio de uma abordagem histeroscópica por uma equipe experiente, geralmente composta por um ginecologista ou cirurgião pediátrico. Quando essa técnica não é viável, a hiatotomia torna-se necessária. Para prevenir estenose e promover drenagem eficaz, um cateter de Foley de 14–16 calibres pode ser inserido e mantido inflado na hemivagina, acima da excisão cirúrgica (Munley; Taylor, 2020). Em situações de estenose e recorrência sintomática, a re-excisão é aconselhada. Nos raros casos de estenose recorrente e complicações como hematocolpos, hematometra e infecções, uma hemi-histerectomia do hemiútero ipsilateral pode ser considerada (Pereira et al., 2014).
Em casos selecionados, a laparoscopia é recomendada tanto para diagnóstico quanto para tratamento. As complicações potenciais da SHWW incluem hematocolpos, hematometra, hematosalpinge, endometriose pélvica e endometrioma ovariano. Em situações com vagina não obstruída, a infecção, como piometra ou piometocolpos, é uma complicação possível (Orofino et al., 2018). O manejo da SHWW é predominantemente cirúrgico, visando corrigir as anomalias anatômicas e restabelecer a função normal do trato reprodutivo. A septoplastia vaginal, que consiste na excisão do septo vaginal obstrutivo, é a abordagem cirúrgica padrão. Este procedimento alivia a obstrução, permitindo a drenagem do conteúdo retido e a normalização do fluxo menstrual. Em casos com complicações como piometra ou piossalpinge, uma hemi-histerectomia com anexectomia pode ser necessária, embora possa comprometer o potencial reprodutivo da paciente (Munley; Taylor, 2020).
A excisão completa do septo vaginal é crucial, pois a ressecção parcial pode levar a estenose e à necessidade de intervenções adicionais. A laparoscopia pode ser empregada para tratar endometriose concomitante, aderências ou para confirmação diagnóstica, mas não é rotineiramente indicada. A hemi-histerectomia é descrita para pacientes com aplasia cervical; contudo, é essencial informar as pacientes sobre a possível redução das opções reprodutivas futuras (Xu et al., 2015). Quanto à fertilidade, mulheres com útero didelfo não apresentam diferenças nas taxas de gravidez clínica; entretanto, revisões agrupadas indicam uma taxa de aborto espontâneo de 32% e de parto prematuro de 28%. Após a cirurgia, o acompanhamento nefrológico e a avaliação para hipertensão são recomendados devido à agenesia renal unilateral (Zhu et al., 2015).
O prognóstico geral é positivo, com foco na preservação da fertilidade. Mulheres com útero didelfo têm alta probabilidade de concepção, cerca de 80%, mas enfrentam taxas elevadas de parto prematuro (22%) e aborto (74%); a cesariana é necessária em mais de 80% dos casos. A fertilidade é bem preservada em mulheres com SHWW. A probabilidade de gravidez é menor no hemiútero ipsilateral ao lado da hemivagina obstruída (37%), e maior no hemiútero contralateral (64%). O risco de aborto espontâneo é estimado em 74%, de parto prematuro em 22% e de cesariana em 80%. O suporte psicológico é frequentemente necessário para mitigar a ansiedade e os distúrbios emocionais relacionados ao resultado reprodutivo (Zhu et al., 2015). Em contextos nos quais a intervenção cirúrgica necessita ser postergada, particularmente em pacientes adolescentes, a administração de anticoncepcionais hormonais pode ser empregada como estratégia para induzir amenorreia e prevenir o acúmulo de menstruação na hemivagina obstruída. Contudo, essa medida é de caráter temporário, e a resolução definitiva ainda reside na correção cirúrgica (Munley; Taylor, 2020).
4. CONCLUSÃO
A literatura especializada aponta que a Síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich, apesar de sua raridade, deve ser contemplada no diagnóstico diferencial de massas pélvicas e dor abdominal em adolescentes e mulheres jovens, sobretudo na presença de anomalias renais concomitantes ou endometriose. Tal abordagem visa minimizar o impacto na qualidade de vida reprodutiva das pacientes. É imperativo que ginecologistas e pediatras estejam adequadamente familiarizados com a SHWW, adotando um elevado nível de suspeição clínica para assegurar um diagnóstico precoce e prevenir complicações inerentes à síndrome. O domínio das opções terapêuticas e a interação com especialistas em radiologia e cirurgia são cruciais para o manejo efetivo desta condição singular.
REFERÊNCIAS
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¹Graduanda em enfermagem
²Graduanda em enfermagem
³Graduando em enfermagem
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