REGISTRO DOI: 10.5281/zenodo.7728968
Isabela Silvestri1
Caio Roberto
Alexandre Cavalcante dos Santos1
Catharina Maynard de Arruda
Falcão Santos1
Diego Torres Reis Vieira1
Gabrielle Pereira Celestino1
Marcela Maria Cabral Ribeiro1
Marina Ferraz Mendonça1
Yago Santiago Nascimento1
Hugo Rafael Souza e Silva2
RESUMO
Introdução: A Tetralogia de Fallot (TF) é a cardiopatia congênita mais comum, e pacientes com TF não tratada têm 50% de chance de sobrevivência após 5-10 anos. Por isso, as cirurgias vêm sendo realizadas cada vez mais cedo, como a reparação primária e a paliação inicial seguida de reparo completo, que serão focalizadas nesta revisão. Objetivos: Coletar e analisar as informações acerca da preferência de indicação entre a reparação cirúrgica completa e a cirurgia de paliação em casos de Tetralogia de Fallot (TF) em neonatos sintomáticos. Metodologia: Foi realizada uma pesquisa integrativa utilizando artigos com delimitação de tempo de 10 anos, nos idiomas português, inglês e espanhol. Utilizou-se descritores específicos aplicados nas bases de dados da SCOPUS, PubMED, Web of Science, Lilacs e Embase. O estudo utilizou a estratégia PICO como critério de inclusão e, para critérios de exclusão, retiraram-se publicações que divergiram do tema, ou não contemplassem o tipo de estudo alvo, resultando nos 15 artigos analisados nesta revisão. Resultados: Das 15 publicações incluídas, 5 são estudos comparativos, 5 são coorte retrospectivo, 1 é uma revisão sistemática, 1 é um estudo retrospectivo, 1 é uma revisão retrospectiva e 1 é um estudo de coorte. Quanto à indicação da abordagem cirúrgica ideal para TF em neonatos, 40% das publicações indicaram maiores benefícios do reparo completo, 26,7% indicaram o reparo paliativo e 33,3% indicaram mortalidade semelhante entre ambas intervenções. Discussão: É importante uma análise individualizada para cada neonato com Tetralogia de Fallot, além da necessidade de ampliação das pesquisas acerca deste assunto, ainda controverso na literatura.
Palavras-chave: Tetralogia de Fallot; Recém-Nascido; Procedimentos Cirúrgicos Operatórios.
ABSTRACT
Introduction: Tetralogy of Fallot (TOF) is the most common congenital heart disease, and patients with untreated TOF have a 50% chance of survival after 5-10 years. Therefore, surgeries are being performed earlier and earlier, such as primary repair and initial palliation followed by complete repair, both which will be the focus of this review. Objectives: To collect and analyze information about the preference of indication between complete surgical repair and palliative surgery in cases of Tetralogy of Fallot (TOF) in symptomatic neonates. Methodology: An integrative research was carried out using articles with a time limit of 10 years, in Portuguese, English and Spanish. Specific descriptors applied in the SCOPUS, PubMED, Web of Science, Lilacs and Embase databases were used. The study used the PICO strategy as an inclusion criteria and, for exclusion criteria, publications that diverged from the theme or did not contemplate the type of target study were withdrawn, resulting in the 15 articles analyzed in this review. Results: Of the 15 publications included, 5 are comparative studies, 5 are retrospective cohort studies, 1 is a systematic review, 1 is a retrospective study, 1 is a retrospective review and 1 is a cohort study. Regarding the indication of the ideal surgical approach for TOF in neonates, 40% of the publications indicated greater benefits of complete repair, 26.7% indicated palliative repair and 33.3% indicated similar mortality between both interventions. Discussion: An individualized analysis is important for each neonate with Tetralogy of Fallot, furthermore to the need to expand research on this subject, still controversial in the literature.
Keywords: Tetralogy of Fallot; Newborn; Surgical Procedures, Operative.
1. INTRODUÇÃO
A Tetralogia de Fallot (TF) é a cardiopatia congênita cianótica mais comum, ocorrendo em aproximadamente 4 a 5 pessoas a cada 100.000 nascidos vivos, e representando de 7%-10% de todas cardiopatias congênitas (WISE-FABEROWSKI et al, 2019)1. Esta doença é caracterizada por 4 diferentes aspectos anatômicos: (1) obstrução da saída da via pulmonar (atresia ou estenose), (2) defeito do septo ventricular (DSV), (3) sobreposição da raiz da aorta, e (4) hipertrofia do ventrículo direito (LEE et al, 2014)2.
De início, o tratamento cirúrgico para a TF foi o shunt paliativo de Blalock-Taussing, o qual foi reportado em 1945 por médicos destes nomes. O primeiro reparo intracardíaco completo, porém, só foi realizado em 1954, e foi só na década de 80 que foi demonstrado que o reparo primário poderia ser alcançado na infância com excelentes resultados (BALASUBRAMANYA et al, 2018)3.
Os pacientes com Tetralogia de Fallot não tratada possuem uma chance de 50% de sobrevivência após 5-10 anos, com mortalidade relacionada a hipoxemia, endocardite, abscesso cerebral ou acidente vascular cerebral, e estes aspectos explicam o porquê de as cirurgias serem realizadas cada vez mais cedo (WISE-FABEROWSKI et al, 2019)1. A maioria dos pacientes bebês são assintomáticos, mas, caso não haja reparação cirúrgica, somente 10% vão sobreviver além dos 20 anos (MARTINS et al, 2018)4. Para os recém-nascidos acometidos pela TF e cuja cianose requer intervenção no período neonatal, duas opções podem ser escolhidas: reparação primária ou paliação inicial seguida de reparo completo (BALTAGI et al, 2022)5.
Teoricamente, as vantagens da paliação inicial seguida de reparo completo incluem uma abordagem inicial menos complexa, com menor período hospitalar, potencial redução da necessidade de um remendo trans anular acima de um reparo completo futuro, e a promoção de crescimento da artéria pulmonar. O reparo completo, por sua vez, teria como principais vantagens a resolução precoce da cianose -evitando uma possível admissão hospitalar para operação futura- e potencialmente a menor distorção das artérias pulmonares. Após os procedimentos, porém, o risco de óbito é similar, sendo de aproximadamente 6% em ambos os casos, e a escolha entre estas cirurgias ainda é controversa (SAVLA et al, 2019)6.
Fatores como altura, peso e condição clínica do paciente, tal qual a presença ou ausência de defeitos extra cardíacos associados, assim como a avaliação anatômica do coração do paciente são características que devem ser consideradas na indicação do melhor momento para a cirurgia de correção, visto que a literatura ainda diverge em qual seria seu melhor instante (MARTINS et al, 2018)4.
2. METODOLOGIA
2.1. Tipo de estudo
A delineação de estudo a ser é uma Revisão de Escopo, seguindo o modelo Principais Itens para Relatar Revisões Sistemáticas e Meta-análises (PRISMA), que tem por objetivo ajudar a determinar se uma revisão sistemática da literatura é necessária. Ademais, por ser um estudo de caráter secundário, não há a necessidade da aprovação do comitê de ética.
2.2. Critérios de elegibilidade
Para o desenvolvimento de uma Revisão de Escopo, é necessária a formulação de uma estratégia lógica capaz orientar a seleção objetiva da busca bibliográfica. Nesse sentido, a estratégia PICO, indicativa do acrônimo para População, Intervenção, Comparação e Outcomes (desfecho), representa uma importante ferramenta para maximizar e orientar a definição de uma pergunta de pesquisa.
Baseando-se nessa estratégia e no objetivo pretendido com o presente trabalho, os autores irão eleger os seguintes critérios de seleção:
● População: neonatos com tetralogia de fallot sintomática
● Intervenção: reparação cirúrgica completa
● Comparação: cirurgia de paliação
● Outcomes (desfecho): menor mortalidade e melhor qualidade de vida
Além desses parâmetros, será delimitada a concordância com o tema proposto e o nível de impacto científico das fontes de evidência (artigos publicados em revistas pertencentes aos dois primeiros quartis: Q1 ou Q2, alto e médio impacto, respectivamente) como critérios de elegibilidade. Esse fator será estabelecido a fim de reforçar a credibilidade da busca bibliográfica, visto que reflete o nível de reconhecimento e relevância científica do estudo, baseando-se no ranking do índice JIF ou IF (Journal Impact Factor ou Impact Factor) exibido na Journal Citation Reports da Clarivate referente ao ano de 2020 (último registrado).
Os artigos incluídos nesta revisão devem estar disponíveis nos idiomas Inglês, Português ou Espanhol. Houve uma delimitação de tempo, 10 anos, a fim de se obter uma visão atualizada acerca do tema.
2.3. Fonte de informações
As bases de dados que serão escolhidas como fonte de informações para o estudo são o SCOPUS, PubMED, Web of Science, Lilacs e Embase, os quais, atualmente, se realçam como as bases de dados mais confiáveis, abrangentes e ricas em termos de conteúdo. Dessa forma, a data planejada para finalização da busca literária é 10/09/2022.
2.4. Estratégia de busca
Foram realizadas cinco estratégias de busca de acordo com os aspectos específicos de cada base de dado:
● No database PUBMED:
((Fallot’s Tetralogy[MeSH Terms]) AND (surgery or surgical procedure[MeSH Terms]))AND (neonate or newborn[MeSH Terms]))
● No database Web of Science: ((ALL=(tetralogy of fallot)) AND ALL=(neonate)) AND ALL=(surgery)
● No database Scopus: (( TITLE-ABS-KEY-AUTH ( neonate ) AND TITLE-ABS-KEY ( surgery ) AND TITLE-ABS-KEY ( fallot’s AND tetralogy ) ) AND PUBYEAR > 2011 AND (LIMIT-TO ( OA , “all” ) ) AND ( LIMIT-TO ( LANGUAGE , “English” ) OR LIMIT-TO ( LANGUAGE , “Spanish” ) )
● No database Lilacs: fallot’s tetralogy [Palavras] and neonate [Palavras] and surgery [Palavras]
● No database Embase (newborn:ti,ab,kw OR neonate:ti,ab,kw) AND surgery:ti,ab,kw AND ‘fallot tetralogy’:ti,ab,kw)
2.5. Manuseio e organização dos dados
Foi combinado entre os autores que, de modo a se alcançar maior organização e eficiência no manuseio dos dados, os artigos selecionados através dos descritores usados nom PubMed, Web of Science, Lilacs, Embase e SCOPUS serão exportados ao software Rayyan Qatar Computing Research Institute (Rayyan QCRI). Essa ferramenta permite maior sistematização e centralização dos resultados obtidos, oferecendo aos autores a possibilidade de, com maior facilidade, realizar todo o processo de filtragem, seleção e exclusão, de forma mais clara e objetiva.
2.6. Seleção dos estudos
Todo o processo de seleção dos estudos será realizado através das ferramentas disponibilizadas pelo Rayyan QCRI. Dessa forma, inicialmente, será utilizado o sistema de reconhecimento automático de duplicatas que aparecem em mais de uma base de dados. Em seguida, de modo a evitar erros por parte do software, deve ser realizada pelos autores análise manual da seleção, apenas após a qual serão excluídos os artigos repetidos.
Em segundo momento, os artigos passarão por um processo de seleção manual dos autores, realizado através da leitura do título e resumo e posterior análise pelos seguintes critérios de exclusão:
● Idioma que fuja aos selecionados
● Artigo que não aborde a temática proposta na pesquisa
● Revista de publicação inclusa no 3o e 4o quartil
De modo a se obter maior organização, cada artigo excluído por esses critérios será, respectivamente, situado em um dos seguintes motivos para exclusão: População errada, tipo errado de estudo, não aborda a temática proposta na pesquisa e artigo de fundo.
Por fim, após a filtração de todo o material a ser utilizado na pesquisa, será realizada pelos autores a leitura integral dos artigos, de modo a serem selecionados os tópicos válidos à inclusão na revisão de escopo.
2.7. Processo de coleta de dados
Os autores, após leitura minuciosa dos artigos incluídos, selecionaram os tópicos de cada artigo que mais contribuíram para a pesquisa, delimitando com clareza e objetividade os prós e contras da cirurgia completa ou de paliação em casos de tetralogia de fallot em neonatos.
2.8. Lista dos dados
Os trabalhos e artigos selecionados tiveram suas informações extraídas e categorizadas como instrumento de classificação colaborativa composto pelas categorias de análise: título, objetivo, tipo de estudo/desenho metodológico, instrumentos de coleta de dados, jornal de alto-médio impacto baseado na Web of Science.
Tabela 1 – Metodologia de seleção das fontes de evidências incluídas na revisão de escopo.
Fonte: Autoria própria (2022).
3. RESULTADOS
3.1 Seleção dos artigos
Na pesquisa realizada no período entre julho e outubro de 2022, nas bases de dados Lilacs, PubMed, Scopus, Embase e Web Of Science, foram encontrados um total de 270 estudos. Após a remoção das duplicatas, restaram 213 menções. Não houve exclusão por motivo de idioma, mantendo-se os 213 artigos distribuídos nas línguas português, inglês e espanhol. Utilizando o título e o resumo como critérios, foram excluídos 172 artigos incompatíveis, restando 41 para leitura integral. As razões para a exclusão podem ser encontradas no fluxograma PRISMA (Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta-Analyses). Por fim, foram excluídos 26 artigos cujos conteúdos completos são incompatíveis com a pergunta de pesquisa. Logo, ao final da seleção metodológica foram totalizados 15 artigos para serem incluídos na revisão de escopo. A lista completa dos 15 artigos adicionados com todos os dados correspondentes encontra-se na tabela 2.
Tabela 2 – Principais características sobre as fontes de evidências incluídas na revisão de escopo.
Fonte: Autoria própria (2022). Tradução livre.
3.2 Interseções e particularidades das evidências selecionadas
Analisando os países de publicação dos trabalhos das bases de dados em nosso acervo, observa-se fontes majoritariamente ocidentais lideradas pelos Estados Unidos, com 7 artigos selecionados. Em sequência, há empate entre o volume de publicações entre a Inglaterra e a Coreia do Sul, ambos com 2 fontes de evidências publicadas. Tem-se, ainda, o Brasil, Irã, Canadá e Holanda, com 1 publicação cada, contribuindo com a discussão proposta nesta revisão de escopo. Esses números estão evidenciados no gráfico 1.
Quanto aos anos de publicação dos artigos selecionados, conclui-se que há uma concentração da publicação de estudos mais robustos na última década, intensificada especialmente nos últimos quatro anos. Dois artigos são datados de 2014, cinco de 2018, três de 2019, um de 2020, três de 2021 e um de 2022, evidenciando a atualidade da temática. Esses números são evidenciados no gráfico 2.
Gráfico 1 – Países de publicação dos artigos incluídos.
Fonte: Autoria própria (2022).
Tematicamente, os artigos foram divididos em três grupos, de acordo com a conclusão acerca da abordagem cirúrgica ideal da TF em neonatos pelo estudo:
I. Reparo completo indicado em todos os casos de intervenção em neonatos, com maiores benefícios à longo prazo (40%);
II. Reparo paliativo indicado em neonatos, com maiores benefícios à médio e curto prazo (26,7%);
III. Mortalidade semelhante em ambas as estratégias de intervenção (33,3%).
De acordo com as proporções observadas, evidencia-se que não existe consenso acerca da abordagem cirúrgica ideal no reparo da TF na literatura disponível.
4. DISCUSSÃO
Os estudos expostos, podem ser, portanto, classificados em dois grandes grupos: O primeiro que conclui que a reparação completa da TF constitui a principal opção de tratamento para os casos incidentes em neonatos sintomáticos, o qual se subdivide com divergências no momento ideal para intervenção cirúrgica. E o segundo grupo em que o reparo paliativo seguido de uma correção completa posterior seria mais benéfica para os indivíduos no mesmo grupo já citado.
A reparação completa da tetralogia de Fallot consiste no fechamento com retalho do defeito do septo ventricular, ampliação da via de saída do ventrículo direito com ressecção muscular, valvoplastia pulmonar e, quando justificado, aumento do retalho da artéria pulmonar principal. Se houver hipoplasia significativa do ânulo da valva pulmonar, coloca-se um retalho transanular. Sobre a conclusão geral obtida a partir do primeiro grupo, no qual 8 artigos defendem que a reparação completa é a melhor abordagem para neonatos sintomáticos, temos a pontualidade que a necessidade de reparo primário neonatal depende da gravidade da condição. Sendo priorizado o paciente que estiver experimentando danos aos órgãos-alvo por cianose, aumento dos episódios cianóticos, atresia valvar, ou requerendo administração de PGE1 (MARTINS IF. et al, 2019)4.
O primeiro grupo converge ainda para a premissa que o reparo total é responsável por um menor índice de mortalidade quando comparado com o reparo paliativo, considerando a mortalidade total das diversas intervenções necessárias para o reparo em etapas. A mortalidade precoce e a morbidade neonatal chegaram a ser pontuadas como menores no grupo de reparo em etapas, mas a morbidade cumulativa e as reintervenções favoreceram o grupo do reparo total primário sugerindo potenciais benefícios para cada estratégia (Goldstein BH. et al, 2021)7. Assim, alguns artigos agrupados nesta seção chegam a defender que ambas as abordagens possuem mortalidade geral semelhante, sendo o reparo total, porém associado a menores custos e por isso sendo eleito como uma melhor estratégia de abordagem (O’Byrne ML. et al, 2021)8.
Por fim, é importante pontuar uma divergência relevante entre os artigos que compõem o primeiro grupo analisado, o momento ideal para realizar a intervenção de reparo completo em neonatos com TF. Parte desses artigos defendem que a mortalidade é maior em crianças acima de 6 meses de idade, e por isso conclui que a melhor idade para cirurgia de correção é entre 3 a 6 meses, nos bebês com sintomas leves ou moderados. Porém, naqueles com sintomas graves, a cirurgia deve ser realizada imediatamente, independentemente da idade (Jill J. Savla. et al, 2019)6. Existe ainda a defesa de que o reparo completo em bebês com mais de 90 dias está associado a uma menor mortalidade, porém não houve comprovação de que o momento da cirurgia poderia interferir nas complicações pós-operatórias (Yang S. et al, 2019)9.
Quanto ao segundo grupo, 4 estudos apresentados concluíram que a realização do procedimento de paliação representa uma opção mais segura para a TF ao ser comparada com a cirurgia definitiva. Existem diversas opções paliativas para a tetralogia cianótica de neonatos Fallot cujo objetivo é aumentar o fluxo sanguíneo pulmonar. O shunt Blalock-Taussig modificado é um procedimento de paliação bastante citado nos ensaios clínicos e implica na inserção de um enxerto que conecta a artéria subclávia à artéria pulmonar. Contudo, o stent da via de saída do ventrículo direito é visto atualmente como a primeira linha de opção para paliação de Tetralogia de Fallot pelos principais centros globalmente em comparação com a alternativa de derivação de Blalock-Taussig modificada e é preferível em casos de maior morbidade. Sendo assim, a colocação de stent na via de saída do ventrículo direito é um método eficaz de paliação para pacientes com tetralogia de Fallot, com sucesso relatado taxas de até 93,6% (Adeolu Banjoko1; et al)10.
Entre os estudos abordados , é citado que o reparo completo é uma opção considerável apenas nos casos de TF estáveis e não cianóticos, porém, nos casos de TF de alto risco, a paliação primária constitui um procedimento mais seguro e eficaz, evitando os riscos da mBTS. Além disso, é válido pontuar que foi comprovado que o stent RVTO melhora a saturação do oxigênio, aumenta a pontuação z de ambos os PAs e diminui visivelmente os períodos até que o reparo cirúrgico seja possível (Bigdelian H. et al, 2018)11.
Ademais, o reparo completo esteve associado a taxas de morbidade pós-hospitalar, compilações e mortalidade pós-operatórias significativamente maiores em neonatos com menos de 30 dias. Também é preciso ressaltar que a técnica de reparo de economia de válvulas híbridas (VSR) no reparo primario inicial apresenta o risco a longo prazo do paciente ser submetido a um adesivo transannular (TAP), o que resultaria em insuficiência pulmonar livre com consequente aumento e falha do ventrículo direito. Já a paliação do trato de saída ventricular direita transcateter (RVTOd) em bebês com menos de 60 dias esteve associado a menos mortes quando em comparação com o uso do reparo cirúrgico primário, apesar do procedimento paliativo em questão também estar vinculado a mais reintervenções de RVTO (Dorobantu DM. et al, 2018)12.
Ademais, temos além desses dois principais grupos, 4 artigos que avaliam ambas as abordagens como igualmente eficientes num ponto de vista clínico e defendem que o melhor caminho possível é a individualização do tratamento a nível de caso. Pois, tanto o reparo emestágios quanto o reparo primário apresentam em alguns estudos mortalidade e morbidade semelhantes a longo prazo (Banjoko A. et al, 2021)10. Assim, o melhor manejo da TF em neonatos sintomáticos ainda permanece controverso. O tratamento deve ser individualizado de acordo com múltiplos fatores, em especial o estado geral de cada paciente e o tamanho inicial das válvulas pulmonares (Park S. et al, 2022)13. Desta maneira, como não existe consenso acerca da abordagem cirúrgica ideal no reparo da TF, enfatiza-se a necessidade de mais pesquisas acerca das consequências a curto, médio e longo prazo em cada uma das opções terapêuticas disponíveis.
5. FINANCIAMENTO
A produção do artigo não contou com nenhum financiamento monetário ou material.
6. REFERÊNCIAS
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15.MOUWS, Elisabeth MJP et al. Tetralogy of Fallot in the current era. In: Seminars in thoracic and cardiovascular surgery. WB Saunders, 2019. p. 496-504.
1Estudante de medicina da Universidade de Pernambuco (UPE), Recife – PE, 2022
2Professor orientador na universidade de Pernambuco (UPE), Recife – PE, 2022