CLINICAL EVALUATION OF PLEURAL ENDOMETRIOSIS: CASE REPORT
REGISTRO DOI: 10.5281/zenodo.10055928
Nicolas Babilonia Cavalcanti¹
Mario Sérgio Monteiro Fonseca²
Flávia Matos Salame²
RESUMO
A endometriose pleural é uma entidade rara, onde ocorre deposição de tecido endometrial torácico. O derrame pleural recorrente é uma de suas manifestações. O diagnóstico e o tratamento são muitas vezes desafiadores, devido à raridade da doença e às recorrências. Apresentamos um caso interessante de uma jovem senhora em idade fértil que apresentou inicialmente com cólicas no período menstrual e dispneia aos esforços e evoluiu com derrame pleural. Foi encaminhada ao centro de referência, onde realizou biópsia e o resultado anatomopatológico concluiu endometriose estromal. Foi reavaliada e acompanhada por vários médicos generalistas e especialistas e recebeu alta após diversos procedimentos invasivos e não invasivos, com receituário de medicação hormonal, analgesia e encaminhada para seguimento ambulatorial.
Palavras-chave: Obstetrícia, Endometriose, Sistema respiratório.
ABSTRACT
Pleural endometriosis is a rare entity, where there is deposition of thoracic endometrial tissue. Recurrent pleural effusion is one of its manifestations. Diagnosis and treatment are often challenging due to the rarity of the disease and recurrences. We present an interesting case of a young woman of childbearing age who initially presented with menstrual cramps and dyspnea on exertion and developed pleural effusion. She was referred to the reference center, where she underwent a biopsy and the anatomopathological result concluded stromal endometriosis. She was re-evaluated and monitored by several general practitioners and specialists and was discharged after several invasive and non-invasive procedures, with a prescription for hormonal medication, analgesia and sent for outpatient follow-up.
Keywords: Obstetrics, Endometriosis, Respiratory system.
INTRODUÇÃO
A endometriose é uma doença ginecológica crônica caracterizada pelo desenvolvimento e presença de elementos histológicos como glândulas endometriais e estroma em posições anatômicas e órgãos fora da cavidade uterina (1). As principais manifestações clínicas da doença são dor pélvica crônica e fertilidade prejudicada. A localização das lesões de endometriose pode variar, sendo o foco mais comumente envolvido da doença os ovários, seguido pelo ligamento largo posterior, fundo de saco anterior, fundo de saco posterior e ligamento útero-sacro (2). Os nódulos endometrióticos também afetam o trato intestinal e o sistema urinário, como o ureter, a bexiga e a uretra. No entanto, a endometriose não se limita à pelve, mas pode danificar estruturas extrapélvicas como a pleura, o pericárdio ou o sistema nervoso central (1).
O diagnóstico diferencial de derrame pleural sanguinolento é relativamente estreito. O trauma, iatrogênico ou não, representa a causa mais comum de hemotórax. Outras causas comuns de derrame pleural sanguinolento incluem malignidade (primária ou metastática), tuberculose, embolia pulmonar e serosite de doenças vasculares do colágeno, como artrite reumatoide e lúpus eritematoso sistêmico (3). A história clínica, juntamente com a avaliação patológica, microbiológica e bioquímica, as avaliações do líquido pleural confirmam o diagnóstico na maioria dos casos. No entanto, se o exame repetido do líquido pleural revelar apenas derrame hemorrágico sem história corroborativa ou lesão de massa no pulmão, ou evidência de microorganismos, então é necessária uma busca por etiologia incomum (4,5).
Sua etiologia multifatorial e alta prevalência assemelham-se a outras doenças inflamatórias crônicas associadas à dor, como a doença inflamatória intestinal e a doença do refluxo gastroesofágico (6). Sua dependência do estrogênio como o principal fator biológico da inflamação, no entanto, torna a endometriose única (7,8).
A endometriose pleural é uma condição rara com patogênese ainda não completamente elucidada. No entanto, vários estudos já foram realizados na tentativa de compreender sua fisiopatologia. O objetivo desse estudo foi relatar um caso de endometriose pleural.
RELATO DE CASO
Paciente A.N.M., 42 anos, sexo feminino, natural do Maranhão, Brasil, residente do bairro Colônia Terra Nova, Manaus, Amazonas. Deu entrada no Hospital e Pronto Socorro 28 de Agosto, relatando que no início do ano de 2021, apresentou quadro de dispneia aos moderados esforços e no decorrer do tempo passou a ser mais intensa, associada a fortes cólicas em baixo ventre no período menstrual e devido à piora do quadro de dispneia, procurou o pronto socorro no dia 19/08/2021.
Após avaliação médica por meio de exame físico e exames complementares (laboratoriais e de imagem), foi constatado derrame pleural de grande monta em Hemitórax Direito (HTD), sendo realizada toracocentese diagnóstica e de alívio, sendo retirado 1.500 mL de volume com aspecto hemorrágico e presença de coágulo. Durante o período, ficou em investigação por 3 dias para ascite associada, sendo evidenciado achados de massa em ovários e ascite moderada.
Diante dos achados clínicos, foi transferida para o Instituto da Mulher Dona Lindu e programada a realização de ooforectomia na Fundação Centro de Controle de Oncologia do Estado do Amazonas (FCECON), o que foi realizada em fevereiro de 2022. Desde aí aguardou resultado de biopsia até a admissão no Hospital Universitário Getúlio Vargas (HUGV). No período de agosto de 2021 a dezembro de 2021 foram realizadas 3 toracocenteses nas quais retiraram 1.500 mL em cada.
Foi admitida no HUGV, em 18/05/2022. Os exames realizados antes da admissão no HUGV, estão descritos no Quadro 1. Na admissão, apresentava dispneia a moderados esforços e episódios esporádicos de ortopneia. Negou alergias medicamentosas, etilismo, tabagismo, Hipertensão Arterial Sistêmica (HAS) e Diabetes Mellitus (DM), estava em uso de Apetivin, e há 1 mês e meio usava Combiron, 1 comprimido 1 x dia após almoço. Com duas vacinas para COVID-19. Relatou infecção prévia por COVID-19, tratada ambulatorialmente. E como supracitado, ooforectomia em fevereiro de 2022. Afirmou histórico de câncer (CA) familiar (CA de mama na irmã e CA pulmão na tia).
Ao exame físico: Somatoscopia: Bom estado geral (BEG), lúcida, orientada em tempo e espaço (LOTE), acianótica, anictérica, afebril ao toque, hipocorada, hidratada, eupneica ao ar ambiente. Fácies atípica. Cabeça e pescoço: sem linfonodos palpáveis. Ausculta Pulmonar: Múrmurios vesiculares audíveis universalmente diminuídos em HTD, presença de murmúrio vesicular presente em hemitórax esquerdo. SpO2: 98%. Ausculta Cardíaca: Ritmo Cardíaco Regular, em dois tempos, sem sopros FC: 82 bpm, Pressão Arterial: 131×89 mmHg, Glicemia capilar: 92 mg/dL. Abdome: Abdome plano e flácido, hérnia umbilical, sem presença de circulação colateral, normotimpânico, com ruídos hidroaéreos audíveis em todos os quadrantes, sem presença de ascite ao exame, indolor à palpação. Extremidades: Sem edema de extremidades. Tempo de Enchimento Capilar < 2 s.
Data | Exame | Resultado |
20/08/2021 | Análise de Líquido Pleural | Aspecto hemorrágico; coagulo presente; glicose 48; PTN 6g; Albumina 3g; globulina 3g; amilase 40; A/G 1.0; LDH 751. CITOMETRIA: 82 cel/mm³ onde 100% são MNNs, presença de células MNNs Atípicas, Raros diplococos Gram +, Ausência de BAAR. Sem resultados conclusivos. |
18/08/2021 | USG ABD Total | Distenção de alças intestinais; Ascite volumosa |
18/08/2021 | USG Endovaginal | Espessamento endometrial; Nódulo miometrial que pode corresponder à mioma; Massa ovariana que pode corresponder à teratoma; Ovário direito não visualizado |
18/08/2021 | USB Parede Abdominal | Hérnia umbilical |
20/08/2021 | USG ABD Total | Ascite moderada; Derrame pleural bilateral |
09/12/2021 | Ecocardiograma | Função sistólica biventricular preservada; Insuficiência tricúspide discreta; Derrame pericárdico moderado com predomínio anterior sem repercussão hemodinâmica; Derrame pleural bilateral; Presença de ascite |
27/08/2021 | RNM ABD Superior | Ascite de moderado volume; Nódulo uterinos de provável linhagem leiomiomatosa, o maior intramural corporal posterior, mede 3,1 cm; Derrame pleural volumoso à direita; Ascite moderada; Ausência de linfonodomegalias |
03/09/2021 | Cintilografia Óssea | Dentro dos limites da normalidade |
08/10/2021 | Citologia de Líquidos e Raspados Cutâneos | Negativo para células neoplásicas malignas; Anatomopatológico: amostra constituída por tecido muscular esquelético e escassos fragmentos de tecido adiposo e conjuntivo associado a infiltrado inflamatório misto com predomínio de linfócitos com artefatos de esmagamento (BIOPSIA DE PLEURA). |
22/02/2022 | Anatomopatológico Peça Grande- Ovário | Fragmentos de tecido ovariano exibindo de permeio glândulas e estroma do tipo endometrial, além de hemorragias recentes e em organização, delimitando cavidades císticas. |
02/10/2021 | TC do Tórax | Volumoso derrame pleural à direita determinando colapso subtotal do pulmão direito, deslocando as estruturais hilo-mediastinais para esquerda; Moderada ascite; Glândulas tireóide com densidade difusamente heterogênea. |
23/11/2021 | RNM de ABD Total | Acentuado derrame pleural à direita; Sinais de endometriose profunda no compartimento posterior da pelve, com extensa infiltração do reto superior/sigmoide; Cistos no ovário direito, um deles com diminuto foco nodular vascularizado parietal, este último de natureza indeterminada; Provável pólipo endometrial; Leiomiomas uterinos |
Quadro 1 : Exames realizados desde o início do atendimento nos demais centro e saúde até a admissão no HUGV.
Paciente internada para investigação de derrame pleural refratário. Foram solicitados exames admissionais: exames de rotina (Quadro 2), Raio X de Tórax AP/P, TC de Tórax sem contraste, ECG e EAS. Em 20/05/2022 foi realizada toracocentese diagnóstica com retirada de 80ml de líquido de aspecto achocolatado para citologia e citopatologia do líquido pleural, sem conclusões.
No dia 31/05/2022 realizada pleuroscopia com biópsia de pleura parietal e colocação do dreno em hemitórax direito. O resultado anatomopatológico concluiu endometriose estromalsem indícios morfológicos de malignidade. Evoluiu com desconforto no local de inserção do dreno de tórax e pneumotórax ipsilateral, com escape aéreo constante.
Seguiu realizando fisioterapia respiratória, através do uso de CPAP durante 4x ao dia, com melhora parcial das queixas respiratórias. Admitida na UTI no dia 16/06/2022 para vigilância, após colocação de dreno à vácuo. Realizada pleurodese química em 23/06/2022. Nas TC de tórax realizadas nos dias 19/05/2024, 03/06/2023, 20/06/2022 e 24/06/2022, apresentou resposta satisfatória, eliminando escape aéreo, suspeita de fístula, etc. Figura 1 (A, B, C e D).
Figura : Tomografias computadorizadas de tórax realizadas durante o período de internação hospitalar. A: moderado/acentuado derrame pleural à direita, determinando atelectasia passiva do parênquima pulmonar adjacente. Estriações densas/fibroatelectásicas em segmento anterior do lobo pulmonar superior direito, lobo médio, e segmentos remanescentes do lobo inferior direito. Opacidade nodular em segmento lateral do lobo médio, justafissural, medindo 1,9 cm no maior eixo longitudinal. B: Volumoso pneumotórax à direita. Pequeno derrame pleural à direita. Dreno torácico à direita, com extremidade distal no terço superior do campo pulmonar direito. Enfisema subcutâneo dissecando os planos musculares e adiposos na região torácica direita. C: Enfisema nos planos adiposos profundos em parede torácica direita. Dreno torácico à direita. Discreto pneumotórax à direita, sobretudo em base anterior. Discreto derrame pleural à direita, determinando atelectasia passiva do parênquima pulmonar adjacente. D: Dreno torácico à direita com extremidade distal no terço superior do campo pulmonar. Pequeno derrame pleural de aspecto loculado notadamente no terço inferior do tórax. Pequeno pneumotórax à direita. Restante do parênquima pulmonar direito apresentando faixas fibroatelectásicas.
Manteve-se estável, LOTE, eupneica em ar ambiente, colaborativa, sem uso de Drogas Vasoativas (DVA) ou sedoanalgesia, em todo período na Unidade de Terapia Intensiva. Readmitida na enfermaria dia 26/06/2022.
No retorno à enfermaria evolui com um episódio de febre diariamente (variação de 37,6-38,3°C) com melhora pós uso de antitérmico – reação inflamatória da pleurodese química? Sem foco infeccioso identificado.
O dreno de hemitórax direito foi retirado no dia 30/06/2022 e a paciente se manteve estável, sem febre e sem outras intercorrências. Reavaliada pelo serviço de cirurgia torácica que orientou solicitação de nova TC de tórax em 01/07/2022 e programação de alta.
Paciente recebeu alta hospitalar com receituário de Dienogeste, analgesia e encaminhada para seguimento ambulatorial (Pneumologia, Ginecologia, cirurgia torácica e fisioterapia respiratória).
Quadro 2: Exames laboratoriais realizados por dia de internação hospitalar.
Parâmetros | D1 | D3 | D36 | D37 | D40 |
WBC/mL | 9.574 | – | 10.910 | 13.410 | 14.990 |
Linfócitos (mm3) | 1.854 | – | 1.537 | 1.289 | 1.263 |
Eosinófilos (mm3) | 125,0 | – | 45,0 | 18,0 | 76,0 |
Monócitos (mm3) | 774,0 | – | 1.360 | 1.062 | 1.282 |
Basófilos (mm3) | 120,0 | – | 77,0 | 159,0 | |
Segmentados (mm3) | 6.701 | – | 7.891 | 10.882 | 12.240 |
RBC/mL | 13,8 | – | 12,6 | 13,6 | |
Hematócritos (%) | 38,2 | 37.2 | 31,8 | 39,5 | 30,4 |
Hemoglobina (g/dL) | 12,8 | 12,0 | 10,7 | 12,9 | 10,0 |
Plaquetas | 207.700 | 169.000 | 426.200 | 426.200 | 473.300 |
VCM | 83,8 | – | 83,5 | 86,0 | 83,9 |
HCM | 28,1 | – | 27,9 | 28,1 | 27,6 |
CHCM | 33,5 | – | 33,4 | 32,6 | – |
ALT – Alanina Aminotransferase (U/L) | 16,0 | 30 | – | – | – |
AST – Aspartato Aminotransferase (U/L) | 21,0 | 29 | – | – | – |
Na+ (mEq/L) | 144,0 | – | 135 | 131 | – |
Ca (mmol/L) | 9,1 | – | 8,4 | 8,7 | – |
K+ (mEq/L) | 4,3 | – | 4,4 | 4,9 | – |
Uréia (mg/dL) | 11,0 | 27 | 21,0 | 20,0 | 23,0 |
Magnésio | 1,9 | – | 2,0 | 1,9 | – |
Creatinina (mg/dL) | 1,0 | – | 0,7 | 0,6 | 0,6 |
Proteína C Reativa (PCR) | – | – | – | 75,9 | 288,7 |
INR | 1.09 | 1,06 | – | 1.06 | – |
Valores de referência: eritrócitos: 4,7–6,1 milhões/mm3; hemoglobina: 13,0–16,0 g/dL; hematócrito: 40,0–52,0%; leucócitos: 4.000–10.800/mm3; bastonetes: 1–5%; linfócitos: 20,0–51,1%; monócitos: 1,70–9,30%; plaquetas: 150.000–450.000/mm3; creatinina: 0,5–1,2 mg/dL; aspartato Aminotransferase: 2–38 UI/L; alanina aminotransferase: 2–44 UI/L; ureia: 10–45 mg/dL.
DISCUSSÃO
A endometriose pleural é uma condição clínica rara que na maioria das vezes está descrita na literatura por meio de relatos de casos clínicos (9–14). Outras áreas que podem ser afetadas pela doença são: cavidade abdominopélvica, ovários, ligamentos uterossacrais, trompas de falópio, bolsa de Douglas, trato gastrointestinal, trato urinário e tórax, comparativamente, o envolvimento torácico é raro, tanto quanto a pleura propriamente dita (15).
Nesse relato, apresentamos um caso de uma paciente que evoluiu inicialmente com dispneia progressiva e cólica no período menstrual e após uma diversidade de exames, foi diagnosticada através do exame anatomopatológico com endometriose pleural. A endometriose é caracterizada pela presença de glândulas semelhantes ao endométrio e estroma fora da cavidade uterina e acredita-se que afete 6% a 10% das mulheres em idade reprodutiva. A endometriose no parênquima pulmonar ou no diafragma e nas superfícies pleurais produz uma série de manifestações clínicas e radiológicas. Isso inclui pneumotórax catamenial, hemotórax, hemoptise e nódulos pulmonares, resultando em uma entidade conhecida como síndrome de endometriose torácica (TES) (16).
Embora a patogênese da endometriose pleural ainda não seja totalmente compreendida, diversas teorias têm sido apresentadas. Como nenhuma das teorias por si só pode explicar todas as manifestações clínicas da doença, a etiologia da TES é provavelmente multifatorial. Dentre as teorias sugeridas até aqui, podemos citar a Teoria da Menstruação Retrógrada (17), Teoria da Metaplasia Celômica (18), Teoria da Disseminação Linfática e Hematogênica (19) e a Teoria das Prostaglandinas (20,21).
Em outros estudos, a patogênese da endometriose torácica foi explicada principalmente da seguinte forma: (a) migração da endometriose pélvica para o diafragma (22), (b) metástase pulmonar da endometriose através dos vasos sanguíneos (23) e (c) metaplasia celômica do epitélio na cavidade torácica (24), sendo essa última, já sugerida por mais estudos.
Apesar da baixa especificidade, os testes mais sensíveis para detecção da doença, são a radiografia torácica e a tomografia computadorizada (25,26). Broncoscopia, biópsias toracoscópicas e lavagens citológicas são frequentemente utilizados e podem ser úteis (27,28), nesse caso específico, a biópsia foi o exame utilizado para definição do diagnóstico.
As opções de tratamento incluem terapia hormonal com agentes progestacionais, danazol e análogos do hormônio liberador de gonadotrofina (GnRH), cirurgia torácica com a remoção de tecido endometrial ectópico, fechamento de defeitos diafragmáticos, pleurectomia e pleurodese por meio de cirurgia toracoscópica videoassistida (VATS) ou toracotomia (29).
CONCLUSÃO
Percebemos por meio desse caso, que a endometriose pleural requer um alto grau de suspeita para ser diagnosticada, especialmente em áreas geográficas onde predominam outras causas de derrame, como infecções e malignidades. O diagnóstico é desafiador e requer biópsia e uma diversidade de outros exames complementares.
O manejo inclui terapia de longo prazo com hormônios, mas até o momento do diagnóstico, causa dor e sofrimento para as mulheres, sendo utilizado apenas métodos sintomáticos para alívio. Nesse caso, analgesia e ventilação mecânica não invasiva foram os principais meios. O tratamento é desafiador para uma mulher que planeja engravidar, pois a interrupção do hormônio pode levar a recorrências.
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1 Médico Residente em Clínica Médica. Hospital Universitário Getúlio Vargas.
2 Médico (a), Pneumologista. Hospital Universitário Getúlio Vargas/EBSERH